2022/01/27 更新

写真a

ホソカイ リョウスケ
細貝 亮介
HOSOKAI Ryosuke
所属
医歯学総合病院 総合周産期母子医療センター 特任助教
職名
特任助教
外部リンク

学位

  • 博士(医学) ( 2017年3月   新潟大学 )

経歴

  • 新潟大学   医歯学総合病院 総合周産期母子医療センター   特任助教

    2020年10月 - 現在

 

論文

  • Fatal Progressive Meningoencephalitis Diagnosed in Two Members of a Family With X-Linked Agammaglobulinemia. 国際誌

    Yasushi Kasahara, Masaru Imamura, Chansu Shin, Hiroshi Shimizu, Jirou Utsumi, Ryosuke Hosokai, Haruko Iwabuchi, Takayuki Takachi, Akiyoshi Kakita, Hirokazu Kanegane, Akihiko Saitoh, Chihaya Imai

    Frontiers in pediatrics   8   579 - 579   2020年

     詳細を見る

    記述言語:英語  

    Chronic enteroviral meningoencephalitis is a well-known complication in patients with X-linked agammaglobulinemia (XLA). However, progressive neurodegenerative disorders or chronic neuroinflammatory diseases with no causative microorganisms have been recognized as rare central nervous system (CNS) complications in XLA. We herein report a family in which two of three members with XLA had developed progressive meningoencephalitis with an unknown etiology. A 15-month-old male infant presented with left-sided ptosis. Initially, the family denied any family history of inherited diseases, but later disclosed a family history of agammaglobulinemia previously diagnosed in two family members. In the early 1980s, one of the elder brothers of the index patient's mother who had been treated with intramuscular immunoglobulin [or later intravenous immunoglobulin (IVIG)] for agammaglobulinemia deceased at 10 years of age after showing progressive neurological deterioration during the last several years of his life. The index patient was diagnosed with XLA caused by Bruton tyrosine kinase deficiency (654delG; Val219Leufs*9), and chronic meningoencephalitis with an unknown infectious etiology. Magnetic resonance imaging of the brain demonstrated inflammatory changes in the basal ganglia, hypothalamus, midbrain, and pons, with multiple nodular lesions with ring enhancement, which showed impressive amelioration after the initiation of IVIG replacement therapy. Pleocytosis, which was characterized by an increase in CD4-positive and CD8-positive T cells expressing an activation marker and an elevation in inflammatory cytokines in the cerebrospinal fluid, was identified. No microorganism was identified as a cause of CNS complications. He thereafter developed brain infarction at 19 months of age and fatal status epilepticus at 5 years of age, despite regular IVIG with high trough levels and regular intraventricular immunoglobulin administration. The etiology of this rare CNS complication in XLA is currently unknown. Previous studies have suggested a possible association of IVIG, which was clearly denied in our index case because of the demonstration of his neurological disorder at presentation. In the future, extensive and unbiased molecular methods to detect causative microorganisms, as well as to investigate the possible role of autoimmunity are needed to clarify the etiology of CNS complications.

    DOI: 10.3389/fped.2020.00579

    PubMed

    researchmap

  • 卵巣出血と過多月経に対してプロトロンビン複合体製剤による長期止血管理が可能であった先天性第X因子欠乏症

    片山 春奈, 長尾 梓, 細貝 亮介, 鈴木 隆史

    臨床血液   59 ( 11 )   2428 - 2431   2018年11月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:(一社)日本血液学会-東京事務局  

    症例は40歳代、女性。出生時に異常出血は特に認めなかった。6歳時に誘因なく両側大腿部、両側膝関節背部に疼痛を認め近医を受診した。スクリーニングでAPTT 122秒と著明な延長を認めた。精査の結果、FX活性4.5%と著明な低下を認め先天性第X因子欠乏症と診断され、森らにより報告されている(日本血液学会雑誌43:572-586,1980)。19歳時に当院に転院、初診時のPT、APTTはともに延長、FX活性<1%を確認した。外来にて経過観察中、下腹部痛と重度の貧血を認め、婦人科にて月経に伴う卵巣出血と診断された。過多月経は低用量ピルでコントロールしていたが、子宮筋腫摘出術後から再び貧血の進行を認めた。以後、月経に合わせてFXを含有するプロトロンビン複合体製剤、PPSBR-HT「ニチヤク」の補充を開始したところ、過多月経は改善し、重篤な貧血を来すことなく経過している。(著者抄録)

    researchmap

    その他リンク: https://search.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2018&ichushi_jid=J01540&link_issn=&doc_id=20181206340007&doc_link_id=130007528396&url=http%3A%2F%2Fci.nii.ac.jp%2Fnaid%2F130007528396&type=CiNii&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00003_1.gif

  • Fc融合遺伝子組換え第VIII因子製剤を用いた血友病Aインヒビターに対する免疫寛容療法

    長尾 梓, 天野 景裕, 片山 春奈, 細貝 亮介, 萩原 剛, 鈴木 隆史

    日本血栓止血学会誌   29 ( 3 )   307 - 314   2018年6月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:(一社)日本血栓止血学会  

    Fc融合遺伝子組換え第VIII因子製剤(rFVIIIFc)は、Fcにより制御性T細胞が増加することで、当該凝固因子に対する抗原性を低下させ、寛容の誘導と促進がなされることが動物モデルで示された。そのため、血友病インヒビター患者における免疫寛容療法(immune tolerance induction:ITI)の有効性が期待されている。今回、rFVIIIFcを用いてITIを施行した血友病Aインヒビター3症例を経験した。患者背景は重症型2例、軽症型1例で、プライマリーITI 1例ならびにレスキューITI 2例を施行した。プライマリーITI症例は開始77週で、またレスキューITI症例のうち1例は開始61週(rFVIIIFc変更後9週)でインヒビターは消失し、海外および国内から報告のある標準製剤でのITI成功率とほぼ同様であった。今回、rFVIIIFcによるITIはプライマリーおよびレスキューITIに有用な可能性が示唆された。(著者抄録)

    researchmap

    その他リンク: https://search.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2018&ichushi_jid=J02561&link_issn=&doc_id=20180628230008&doc_link_id=130007397000&url=http%3A%2F%2Fci.nii.ac.jp%2Fnaid%2F130007397000&type=CiNii&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00003_1.gif

  • 小児血液・腫瘍疾患における菌血症の臨床的検討 患者受け入れ再開後12年の変遷

    久保 暢大, 申 将守, 笠原 靖史, 吉田 咲子, 細貝 亮介, 高地 貴行, 岩渕 晴子, 今村 勝, 今井 千速, 齋藤 昭彦

    日本小児科学会雑誌   122 ( 2 )   359 - 359   2018年2月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:(公社)日本小児科学会  

    researchmap

  • Subcutaneous chest wall abscess as a complication of BCG vaccination. 国際誌

    Taketo Otsuka, Ryosuke Hosokai, Toru Watanabe, Naruhiko Ishiwada, Akihiko Saitoh

    Pediatrics international : official journal of the Japan Pediatric Society   59 ( 11 )   1206 - 1208   2017年11月

     詳細を見る

    記述言語:英語   掲載種別:研究論文(学術雑誌)  

    DOI: 10.1111/ped.13382

    PubMed

    researchmap

  • 2008年以降に新潟県で発生した再生不良性貧血の臨床的検討

    久保 暢大, 高地 貴行, 岩渕 晴子, 今村 勝, 申 将守, 笠原 靖史, 細貝 亮介, 吉田 咲子, 渡辺 輝浩, 小川 淳, 今井 千速, 齋藤 昭彦

    日本小児科学会雑誌   121 ( 8 )   1419 - 1419   2017年8月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:(公社)日本小児科学会  

    researchmap

  • Donor Killer Immunoglobulin-Like Receptor Haplotype B/x Induces Severe Acute Graft-versus-Host Disease in the Presence of Human Leukocyte Antigen Mismatch in T Cell-Replete Hematopoietic Cell Transplantation. 国際誌

    Ryosuke Hosokai, Masayoshi Masuko, Yasuhiko Shibasaki, Akihiko Saitoh, Tatsuo Furukawa, Chihaya Imai

    Biology of blood and marrow transplantation : journal of the American Society for Blood and Marrow Transplantation   23 ( 4 )   606 - 611   2017年4月

     詳細を見る

    記述言語:英語   掲載種別:研究論文(学術雑誌)  

    Natural killer cells have been identified as a mediator of alloimmune reactions in allogeneic hematopoietic stem cell transplantation (HSCT). Killer immunoglobulin-like receptors (KIRs) are an important determinant of natural killer cell function. The relationship between KIR genotypes/haplotypes and clinical outcomes of allogeneic HSCT is complex and inconsistent among several reports. We assessed the clinical impact of KIR haplotype on T cell-replete allogeneic HSCTs performed in a single Japanese center for hematological malignancies (n = 106). A comparison of 2 groups, donor haplotypes A/A and B/x, revealed no significant differences in overall survival, relapse, and nonrelapse mortality. However, grade III to IV acute graft-versus-host disease (GVHD) occurred significantly more frequently in the KIR haplotype B/x group (A/A versus B/x: 4.9% versus 20.0%; P = .02). This was even more evident when HLA mismatch was present. The highest incidences of grade II to IV and grade III to IV acute GVHD were observed in patients who received allografts from HLA-mismatched donors with KIR haplotype B/x. These data highlight the importance of KIR genotyping in donor matching, especially when HLA mismatch allogeneic grafting is planned.

    DOI: 10.1016/j.bbmt.2016.12.638

    PubMed

    researchmap

  • 小児・思春期再生不良性貧血にウサギATGを使用した免疫抑制治療後のEBV/CMV再活性化 後方視的解析(EBV/CMV reactivation following immunosuppressive therapy with rabbit ATG for children and adolescents with aplastic anemia: A retrospective chart review)

    久保 暢大, 細貝 亮介, 渡辺 彰浩, 小川 淳, 申 将守, 高地 貴行, 笠原 靖史, 吉田 咲子, 岩渕 晴子, 今村 勝, 齋藤 昭彦, 今井 千速

    日本小児血液・がん学会雑誌   52 ( 4 )   313 - 313   2015年10月

     詳細を見る

    記述言語:英語   出版者・発行元:(一社)日本小児血液・がん学会  

    researchmap

  • 全脳脊髄照射を要する小児脳腫瘍における術後2週間以内のG-CSF単独自家末梢血幹細胞採取

    細貝 亮介, 高地 貴行, 吉田 咲子, 岩渕 晴子, 今村 勝, 申 将守, 笠原 靖史, 齋藤 昭彦, 佐野 正和, 西山 健一, 阿部 英輔, 青山 英史, 吉村 淳一, 今井 千速

    日本小児血液・がん学会雑誌   52 ( 2 )   133 - 138   2015年8月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:(一社)日本小児血液・がん学会  

    悪性脳腫瘍に対する全脳脊髄照射(CSI)では頭蓋骨及び全脊椎の骨髄組織が障害されるため、CSI後の強力な化学療法では骨髄抑制が著しく遷延し、結果的に治療全体の強度が低下することが大きな問題である。そこで我々は、CSI及び強力な化学療法を要する悪性脳腫瘍に対しG-CSF単独の末梢血幹細胞(PBSC)採取を試み、化学療法に自家末梢血幹細胞移植(aPBSCT)を併用することとした。早期にCSIを開始するため、術後2週以内の採取完了を目指した。初発未治療例6例では中央値12.6×10^6/kg(3.9-21.6×10^6/kg)のCD34陽性細胞採取が可能だったが、うち2例では複数回のaPBSCTに十分な細胞数に達しなかった。再発例の2例では少なくとも1回の移植に必要な量は採取できた。これら4例ではaPBSCT併用化学療法1コース終了後に再度PBSC採取を行い十分量が確保できた(13.7-42.1×10^6/kg)。術後2週以内のPBSC採取では白血球数が増加しやすい傾向にあったが、重篤な有害事象はみられなかった。全例で予定した複数回aPBSCTを実施でき、骨髄抑制の遷延をきたすことなく規定の間隔で化学療法を完遂できた。術後2週以内のG-CSF単独PBSC採取は安全に実施できたものの少数例の経験であり、術後早期にCSIを要する悪性脳腫瘍の集学的治療における有効性に関しては更なる検討を要する。(著者抄録)

    researchmap

    その他リンク: https://search.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2015&ichushi_jid=J06030&link_issn=&doc_id=20160106240003&doc_link_id=%2Fex9syoga%2F2015%2F005202%2F003%2F0133-0138%26dl%3D0&url=http%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fex9syoga%2F2015%2F005202%2F003%2F0133-0138%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

  • Alveolar rhabdomyosarcoma after treatment of osteosarcoma. 国際誌

    Yasushi Kasahara, Haruko Iwabuchi, Takayuki Takachi, Ryosuke Hosokai, Sakiko Yoshida, Masaru Imamura, Akihiro Watanabe, Hajime Umezu, Tetsuo Hotta, Akira Ogose, Chihaya Imai

    Pediatrics international : official journal of the Japan Pediatric Society   55 ( 4 )   527 - 30   2013年8月

     詳細を見る

    記述言語:英語   掲載種別:研究論文(学術雑誌)  

    Secondary rhabdomyosarcoma (RMS) after treatment of osteosarcoma (OS) is rare. Reported here is the case of a metachronous RMS in the nasal cavity, developing 12 years after successful treatment of non-metastatic OS. The patient was diagnosed as having OS of the femur at 2 years of age. Chemotherapy for OS included doxorubicin (cumulative dose, 488 mg/m(2) ). No radiotherapy was given. There was no family history suggestive of cancer predisposition syndrome. At 14 years of age, alveolar RMS was diagnosed on histopathology. PAX3-FKHR fusion transcripts were detected on reverse transcription-polymerase chain reaction. Germline TP53 mutation was not seen on standard DNA sequencing. The occurrence of secondary sarcomas, in the Children's Cancer Survivor study conducted in North America, has been associated with high cumulative doses of anthracyclines, which may also have played a role in the development of RMS in the present case. In the future, novel molecular technologies might uncover genetic cancer predisposition in patients with metachronous cancers.

    DOI: 10.1111/ped.12070

    PubMed

    researchmap

  • 家系に複数の脾臓摘出者を認め遺伝性球状赤血球症と考えられていたHb Koeln症の一例

    笠原 靖史, 細貝 亮介, 高地 貴行, 吉田 咲子, 今村 勝, 今井 千速

    日本小児血液・がん学会雑誌   49 ( 1-2 )   138 - 141   2012年5月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:(一社)日本小児血液・がん学会  

    先天性溶血性貧血の異常部位には赤血球膜、赤血球酵素、ヘモグロビンが知られている。遺伝性球状赤血球症(HS)は赤血球膜の異常に起因し、日本で最も高頻度の先天性溶血性貧血である。溶血性貧血を呈し、HSに矛盾しない背景を持つ場合では、他の稀な溶血性貧血が見逃される可能性も考えられる。Hb Koeln症はヘモグロビン異常症の一型で、稀な疾患である。今回、我々は複数の脾臓摘出者を認め、HSと考えられていた12歳男児のHb Koeln症を経験した。平均赤血球ヘモグロビン濃度(MCHC)は28.7%と低値、平時のSpO2は90%程と低値(高濃度酸素投与で92%)、HbA1cは2.0%と異常低値であった。これらの一般検査所見がHSとは矛盾したため、ヘモグロビン異常症を疑い精査を進めた。先天性溶血性貧血のような稀な疾患でも、日常的な検査の吟味が診断に重要と考えられた。(著者抄録)

    researchmap

  • Disseminated BCG infection mimicking metastatic nasopharyngeal carcinoma in an immunodeficient child with a novel hypomorphic NEMO mutation. 国際誌

    Masaru Imamura, Tomoki Kawai, Satoshi Okada, Kazushi Izawa, Takayuki Takachi, Haruko Iwabuchi, Sakiko Yoshida, Ryosuke Hosokai, Hirokazu Kanegane, Tatsuo Yamamoto, Hajime Umezu, Ryuta Nishikomori, Toshio Heike, Makoto Uchiyama, Chihaya Imai

    Journal of clinical immunology   31 ( 5 )   802 - 10   2011年10月

     詳細を見る

    記述言語:英語   掲載種別:研究論文(学術雑誌)  

    BACKGROUND: Nuclear factor-κB essential modulator (NEMO) deficiency is a developmental and immunological disorder. The genetic and phenotypic correlation has been described. METHODS: We report a unique clinical presentation and the identification of a novel missense mutation in the NEMO gene in a 3-year-old boy with bacillus Calmette-Guerin (BCG) infection. RESULTS: The patient presented with fever, cervical lymphadenopathy, and abnormal anti-Epstein-Barr virus (EBV) antibody titers, suggestive of EBV-related diseases including chronic active EBV infection, X-linked lymphoproliferative syndrome, or nasopharyngeal carcinoma. Although the biopsy specimen from a nasopharyngeal lesion was initially diagnosed as squamous cell carcinoma, this was changed to disseminated BCG infection involving the nasopharynx, multiple systemic lymph nodes, and brain. A novel mutation (designated D311E) in the NEMO gene, located in the NEMO ubiquitin-binding (NUB) domain, was identified as the underlying cause of the immunodeficiency. Impaired immune responses which are characteristic of patients with NEMO deficiency were demonstrated. The patient underwent successful unrelated bone marrow transplantation at 4.9 years of age. CONCLUSION: This study suggests the importance of the NUB domain in host defense against mycobacteria. The unique presenting features in our patient indicate that a hypomorphic NEMO mutation can be associated with atypical pathological findings of the epithelial tissues in patients with BCG infection.

    DOI: 10.1007/s10875-011-9568-9

    PubMed

    researchmap

  • 急性リンパ性白血病治療中に発症し、アムホテリシンBリポソーム製剤が奏効した接合菌症の疑われる脳膿瘍の1例

    細貝 亮介, 高地 貴行, 吉田 咲子, 岩渕 晴子, 今村 勝, 今井 千速, 内山 聖

    日本小児血液学会雑誌   25 ( 2 )   97 - 101   2011年4月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:日本小児血液学会  

    3歳男児。B前駆細胞型小児急性リンパ性白血病(ALL)と診断し、超高危険群として寛解導入療法を開始した。治療開始42週目に2回目の再寛解導入療法に続く強化療法を開始した。一時解熱したが再度発熱し、発熱から10日後に全身強直性痙攣が出現した。頭部CTで右頭頂葉に輪状造影を伴う病変を認め、脳膿瘍が疑われた。接合菌症の可能性を考慮してliposomal amphotericin B(L-AMB)を開始したところ翌日には解熱し、発症2週後のDiffusion MRIでは右頭頂葉に膿瘍腔を示唆する高信号域を認めていたが、発症2ヵ月後には消失していた。しかし、CRPは0.3〜1.0mg/dl程度で著減していたため、L-AMB継続下にmercaptopurine(6MP)、methotrexate(MTX)内服による維持療法を開始した。発症4ヵ月後もDiffusion MRIの所見は変化を認めなかったが、血清クレアチニンは0.2mg/dlから0.5mg/dlへ上昇した。そのためL-AMBを5mg/kg/dayの隔日投与へ、さらに2週間後から週2回投与へ減量したが、CRPは増加傾向とはならなかった。Diffusion MRI所見の増悪もなく、週2回投与を2週間継続後にL-AMBを中止した。その後CRPは陰性化し、投与終了後約1年、脳膿瘍の再発は認めず、維持療法継続中である。

    researchmap

    その他リンク: https://search.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2011&ichushi_jid=J02258&link_issn=&doc_id=20110511060006&doc_link_id=%2Fex9syoke%2F2011%2F002502%2F006%2F0097-0101%26dl%3D0&url=http%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fex9syoke%2F2011%2F002502%2F006%2F0097-0101%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

  • Reactive tonsillar enlargement with strong 18F-FDG uptake after chemotherapy for tonsillar diffuse large B-cell lymphoma. 国際誌

    Ryosuke Hosokai, Chihaya Imai, Takayuki Takachi, Sakiko Yoshida, Haruko Iwabuchi, Masaru Imamura, Makoto Uchiyama

    Journal of pediatric hematology/oncology   33 ( 2 )   e87-8   2011年3月

     詳細を見る

    記述言語:英語   掲載種別:研究論文(学術雑誌)  

    We describe a 14-year-old boy who exhibited left palatine tonsillar enlargement after 6 cycles of aggressive chemotherapy for diffuse large B-cell lymphoma of the right palatine tonsil. The cervical computed tomography scan at 4 months after completion of chemotherapy revealed enlargement of the left palatine tonsil in addition to the thymus without any clinical symptoms. The F-fluorodeoxyglucose positron emission tomography indicated focal areas of strong F-fluorodeoxyglucose uptake in the left palatine tonsil. Histologic examination confirmed tonsillar hyperplasia with no evidence of recurrence. Reactive tonsillar hyperplasia after chemotherapy is rarely reported.

    DOI: 10.1097/MPH.0b013e3181f69205

    PubMed

    researchmap

  • 肝芽腫治療後に治療関連性白血病を発症した1例

    細貝 亮介, 渡辺 輝浩, 小川 淳, 浅見 恵子, 窪田 正幸

    小児がん   47 ( 1 )   116 - 120   2010年2月

     詳細を見る

    記述言語:日本語   出版者・発行元:(NPO)日本小児がん学会  

    肝芽腫に対する化学療法から約6年経過後、治療関連性白血病を発症した1例を経験した。本邦における肝芽腫治療後の治療関連性白血病は本例を含め10例が報告されている。一方欧米における6つの主な多施設臨床研究では2例の発症が確認されている。しかし、いずれも未報告例が存在する可能性がある。肝芽腫治療後の治療関連性白血病に関しては、発症率、危険因子など不明な点が多く、今後詳細な疫学的調査が望まれる。(著者抄録)

    researchmap

    その他リンク: https://search.jamas.or.jp/index.php?module=Default&action=Link&pub_year=2010&ichushi_jid=J00638&link_issn=&doc_id=20100413090019&doc_link_id=%2Fex9syoni%2F2010%2F004701%2F022%2F0116-0120%26dl%3D0&url=http%3A%2F%2Fwww.medicalonline.jp%2Fjamas.php%3FGoodsID%3D%2Fex9syoni%2F2010%2F004701%2F022%2F0116-0120%26dl%3D0&type=MedicalOnline&icon=https%3A%2F%2Fjk04.jamas.or.jp%2Ficon%2F00004_2.gif

▶ 全件表示